Étude originale Actinomycose pelvienne Expérience tunisienne : à propos de 5 cas doi: 10.1684/san.2008.0107 Dalenda Chelli Abdelwahed Hassini Fadhel Aloui Ezzeddine Sfar Béchir Zouaoui Héla Chelli Badis Chanoufi Service de gynécologie obstétrique A Centre de maternité et de néonatologie de Tunis 1002 Tunis Tunisie <dalendac@yahoo.fr> Tirés à part : D. Chelli Résumé L actinomycose est une maladie suppurative rare, due à une infection par un bacille Gram positif anaérobie du genre Actinomyces. Il s agit d un germe saprophyte de la sphère ORL et du tube digestif. Cette bactérie est considérée comme une bactérie commensale occasionnelle de la flore vaginale. L actinomycose génitale est une affection bactérienne rare de la femme dont les manifestations cliniques sont très variables, non spécifiques. Les tableaux cliniques peuvent être aigus ou chroniques rendant le diagnostic préopératoire difficile. La thérapeutique est controversée. Nous avons analysé tous les cas d actinomycose pelvienne pris en charge dans le service «A» de gynécologie obstétrique au Centre de Maternité de Tunis sur une période de huit ans (1998-2005). Nous avons colligé cinq observations durant la période d étude. L âge moyen de nos patientes était de 39,2 ans. La contraception par stérilet était notée chez 4 patientes. Les principaux signes révélateurs de la maladie étaient dominés par les douleurs pelviennes. Le diagnostic d actinomycose n a été évoqué chez aucune patiente ni en préopératoire ni en peropératoire. Il a été posé à l examen anatomopathologique. Le traitement a été essentiellement chirurgical au prix de complications, surtout digestives. Cette série confirme l importance des difficultés rencontrées dans la prise en charge de l actinomycose pelvienne. Nous exposons, à travers une revue des données récentes de la littérature, les démarches diagnostiques et thérapeutiques actuellement préconisées. Mots clés : actinomycose, diagnostic, dispositif intra-utérin, pelvis, traitement. Abstract Pelvic actinomycosis in Tunisia: Five cases Actinomycosis is a rare suppurative disease due to Actinomyces species. These Grampositive, non-acid fast anaerobic filamentous bacteria are normal inhabitants of the human body, tending to reside in the oropharynx and bowel but are occasionally found in the vagina. Pelvic actinomycosis is a rare bacterial disease in women. Clinical manifestations are various and non specific and may be acute or chronic. No consensus exists for treatment. We reviewed files and identified all five cases of pelvic actinomycosis managed at Obstetrics and Gynaecology department A at the Maternity Center of Tunis over an eight-year period (1998-2005). The women s average age was 39.2 years. One patient was menopausal and consulted for bleeding. The other four patients were younger and had all been using an intrauterine device (IUD) for contraception. They presented with acute clinical manifestations. Their main symptom was pelvic pain. Three women had fever, and two presented with urinary tract obstruction. All patients had surgery. A pelvic abscess was found in four cases. Laparoscopic management was possible in only one case. Laparotomy was necessary in the other four. Four women had adnexectomies, two with hysterectomy. Digestive complications occurred in three cases. Actinomycosis was diagnosed only after surgery, by the histological examination. This series confirms the difficulties encountered in the management of pelvic actinomycosis. We review the recent literature and describe the diagnostic and therapeutic procedures currently recommended. The relationship between pelvic actinomycosis and IUDs, the most common method of contraception in Tunisia, is clearly established. Clinical diagnosis of pelvic actinomycosis is difficult because the symptoms are non-specific. Laboratory tests can help by showing serious inflammation, however. Imaging findings are also non-specific and may suggest an abscess or an inflammatory or neoplastic process. Interventional radiology, specifically CT- or ultrasound-guided aspiration biopsy can facilitate diagnosis, which in any case requires a histological examination. Treatment of pelvic actinomycosis is not 77
standardized and depends on clinical form. Medical treatment is based on long-term penicillin G. It is always necessary and may be used alone in cases of preoperative diagnosis. Surgery should be offered only in resistant cases and should always be followed by long-term antibiotic treatment. The prognosis of correctly treated pelvic actinomycosis is generally good. Key words: diagnosis, intrauterine device, pelvic actinomycosis, treatment. est une maladie suppurative rare, due à une L actinomycose infection par un bacille Gram positif anaérobie du genre Actinomyces, germe surtout saprophyte de la sphère ORL et du tube digestif. Actinomyces israeli est l espèce la plus fréquemment rencontrée en pathologie humaine. Il est considéré comme une bactérie commensale occasionnelle de la flore vaginale. Le but de notre travail est de rapporter notre expérience en matière de diagnostic et de prise en charge de l actinomycose pelvienne (AP). Nous avons colligé, à partir des registres d anatomopathologie, toutes les observations de patientes traitées pour actinomycose dans le service «A» de gynécologie obstétrique du Centre de Maternité de Tunis sur une période de huit ans allant de janvier 1998 à décembre 2005. Nous avons recensé cinq observations avec des tableaux cliniques divers que nous allons détailler séparément. Dans un second temps, nous nous proposons d analyser les nouvelles données concernant les démarches diagnostiques et thérapeutiques récemment préconisées à travers une revue de la littérature. Observations Observation n o 1 Mme M.S., âgée de 58 ans, ménopausée depuis 12 ans a consulté pour métrorragies associées à des leucorrhées. Elle n avait pas d antécédents médicaux particuliers. Elle avait eu une ligature des trompes 20 ans auparavant. L examen clinique a trouvé un col utérin inflammatoire hémorragique avec des leucorrhées non spécifiques. Le frottis cervico-vaginal a montré une cytologie bénigne et inflammatoire. Une biopsie du col a conclu à une endocervicite aiguë ulcérée. L hystéroscopie objectivait des signes d endométrite. Le curetage biopsique de l endomètre était peu productif, non interprétable. Devant la persistance de la symptomatologie, une hystérectomie totale avec annexectomie bilatérale a été pratiquée par voie abdominale. L examen anatomopathologique a conclu à des lésions d actinomycose endométriale et endocervicale. Un traitement par la pénicilline G à la dose de 10 millions d unités par jour par voie intraveineuse a été administré pendant un mois, relayé par la voie orale pour une durée de deux mois. La patiente, revue six mois plus tard, était en excellent état général. Observation n o 2 Mme S.N., âgée de 24 ans, primigeste, primipare, nous avait été transférée d un service de chirurgie générale pour un syndrome douloureux de la fosse iliaque gauche. Il n y avait pas d antécédents médicaux ni chirurgicaux notables. Elle avait eu une pose de stérilet, trois ans auparavant, retiré 15 jours avant sa consultation. L interrogatoire et l examen retrouvaient une altération de l état général. La palpation de l abdomen associée aux touchers pelviens notait une masse sensible latéro-utérine gauche de 10 cm environ, ferme, sensible et fixée aux structures tissulaires adjacentes. Le bilan biologique a objectivé une anémie sévère et un syndrome inflammatoire marqué. L échographie abdominopelvienne a montré une énorme masse pelvienne d échostructure hétérogène dont les rapports avec l utérus n étaient pas nets avec une dilatation bilatérale des cavités pyélocaclicielles. Une néoplasie ovarienne a été évoquée. La cœlioscopie exploratrice s est avérée insuffisante pour le diagnostic. Le pelvis était barré par de multiples adhérences empêchant l accès aux structures pelviennes. Après laparo-conversion, viscérolyse difficile et étendue, nous avons individualisé un abcès tubo-ovarien bilatéral à côté de multiples nodules péritonéaux. Une annexectomie bilatérale a été pratiquée. Une tuberculose génitale a été suspectée. Ce diagnostic a été rapidement éliminé par l examen anatomo-pathologique qui a conclu à une actinomycose tuboovarienne. Un traitement antibiotique à base de pénicilline orale a été prescrit pendant 3 mois. Les suites opératoires ont été compliquées par l apparition d une fistule digestive externe qui a évolué favorablement après deux semaines d irrigationaspiration et d alimentation parentérale. Observation n o 3 Mme A.I., âgée de 33 ans, sixième gestite, troisième pare, a été admise en urgence pour des douleurs pelviennes associées à une fièvre à 40 C. On notait l antécédent d appendicectomie en bas âge et le port de stérilet depuis quatre ans. Outre la défense localisée au niveau pelvien, la patiente présentait des leucorrhées fétides et, aux touchers pelviens, un utérus douloureux à la mobilisation. Une échographie pelvienne a montré un épanchement pelvien associé à des formations hétérogènes rétro-utérines. Une pelvipéritonite a été suspectée. Après avoir retiré le stérilet, l exploration cœlioscopique a retrouvé du pus dans la cavité pelvienne. L utérus était ramolli et hyperhémié. L annexe gauche, pris dans un magma adhérentiel, était le siège d un énorme abcès (figure 1). Nous avons pratiqué un effondrement des logettes et un lavage abondant. L étude bactériologique du liquide de l épanchement prélevé était négative. Les suites opératoires étaient simples. La patiente a reçu une triple antibiothérapie associant pénicilline, aminosides et métronidazole pendant 10 jours. La patiente a été réhospitalisée 6 mois plus tard dans un tableau clinique similaire avec une altération nette de l état général. L échographie a montré en plus une dilatation pyélocalicielle droite. Une laparotomie a été réalisée avec adhésiolyse laborieuse entraînant des lésions digestives permettant de découvrir un abcès tubo-ovarien. Nous avons pratiqué une annexectomie. L examen extemporané était en faveur de l actinomycose annexielle ainsi que l histologie définitive (figure 2). Un traitement antibiotique à base de pénicilline G à la dose de 20 millions d unités par jour par voie intravei- 78
neuse a été administré pendant six semaines et relayé par 2 g d ampicilline par voie orale pendant 2 mois. Mme N.A., âgée de 38 ans, neuvième geste, cinquième pare, a été hospitalisée pour des douleurs pelviennes aiguës d intensité modérée associées à une fièvre à 38 C. L interrogatoire a trouvé un antécédent chirurgical d appendicectomie et de césarienne. Cette patiente avait eu comme moyen de contraception un dispositif intra-utérin (DIU) pendant 10 ans, retiré une semaine auparavant. À l examen, l utérus était douloureux à la mobilisation. Devant ce tableau clinique, le diagnostic d infection génitale haute a été évoqué. L échographie pelvienne a trouvé un ovaire gauche macropolykystique. La biologie objectivait un syndrome inflammatoire biologique. À la cœlioscopie, l annexe gauche, prise dans des adhérences, était enfouie dans le Douglas. L adhésiolyse difficile et le saignement ont nécessité une laparoconversion. Un abcès tubo-ovarien gauche a été retrouvé, et une annexectomie a été réalisée. L examen anatomopathologique a montré des lésions de tubo-ovarite suppurées d origine actinomycosique. Le traitement antibiotique à base de pénicillineaàladose de 3 g/j par voie orale a été prescrit pendant trois mois. L évolution a été favorable. été poursuivi pendant trois mois et l examen clinique ainsi que l échographie étaient normaux à la fin du traitement. Observation n o 4 Observation n o 5 Mme A.A., âgée de 48 ans, quatrième geste, deuxième pare non ménopausée, a consulté pour des douleurs pelviennes aiguës associées à des vomissements et une fièvre à 38 C. Il n y avait pas d antécédents médicaux particuliers. Elle avait un stérilet depuis 5 ans qu elle avait retiré trois jours auparavant. L examen physique a révélé une masse pelvienne de 15 cm environ, sensible, accolée à l utérus. L échographie pelvienne a montré une image bien circonscrite d échostructure hétérogène et paraissant aux dépens de l utérus. Le diagnostic de fibrome utérin en nécrobiose avait été évoqué en premier lieu. La patiente a bénéficié d un traitement antibiotique et anti-inflammatoire pendant une semaine. Par la suite, une laparotomie exploratrice a été effectuée. Après libération difficile des adhérences entraînant des lésions digestives, nous avons découvert un énorme abcès tubo-ovarien droit. Une hystérectomie totale avec annexectomie bilatérale a été nécessaire. L histologie a conclu à une actinomycose tubo-ovarienne droite. Le traitement antibiotique par pénicilline Aàladose de 3 g/j par voie orale a Figure 1. Aspect laparoscopique d un abcès annexiel d origine actinomycosique. Figure 1. Laparoscopic appearance of an actinomycotic abscess. Discussion La localisation la plus fréquente de l actinomycose est cervicofaciale (50-60 %), thoracique (20-25 %) et plus rarement abdominale (15-20 %) et pelvienne (5 %) [1]. L actinomycose génitale est une infection très rare. Chaque auteur rapporterait en moyenne 1,46 cas par publication concernant la localisation pelvienne [2]. Physiopathogénie Malgré l absence d une évaluation exacte de la fréquence de l actinomycose génitale, les publications les plus récentes évoquent une augmentation de sa prévalence avec l utilisation croissante des DIU, premier moyen contraceptif dans de nombreux pays comme la Tunisie [3-5]. Le rôle des stérilets n est pas encore bien déterminé. C était en 1973 que Henderson a rapporté pour la première fois l association entre DIU et AP. Cette association est actuellement consolidée par la corrélation entre l élévation de l incidence de l AP et celle de l utilisation des DIU. Plusieurs mécanismes physiopathologiques ont été avancés. Le plus vraisemblable est le suivant : le stérilet crée une effraction de la muqueuse utérine. Il s en suit une infection ascendante en raison de la présence possible d Actinomyces dans le vagin. En pratique, la notion de contraception par DIU et surtout de retrait récent du DIU sont des facteurs de risque pour développer des abcès actinomycosiques d autant plus que la contraception mécanique est utilisée depuis plusieurs années et plus encore lorsqu ils sont négligés, parfois oubliés dans la cavité utérine. Dans notre série, le retrait récent de DIU a été noté dans 3 cas. Par ailleurs, l infection est favorisée par les états grabataires, l hygiène défectueuse et les déficits immunitaires [6, 7]. Enfin, nous rappelons qu il a été décrit des cas d AP sans présence de DIU [8, 9]. Dans notre série, une seule patiente n avait jamais utilisé de stérilet (observation n o 1). La relation entre les frottis cervicaux vaginaux (FCV) positifs à Actinomyces chez les femmes asymptomatiques portant des DIU et le développement ultérieur d une 79
Figure 2. Aspect histologique des lésions actinomycosiques. Figure 2. Histological appearance of actinomycosis. AP n est pas claire. Selon les données disponibles de la littérature, l incidence de l AP est très basse (< 0,001 %), comparativement à celle des FCV positifs (0-31 %) [2, 10]. La question portant sur la possibilité d une fréquence accrue de symptômes chez les utilisatrices de DIU avec frottis positifs est sujette à controverses. En considérant toutes ces incertitudes, il n est pas surprenant que les directives pour le traitement des utilisatrices de DIU asymptomatiques avec des frottis cervico-vaginaux positifs soient contradictoires. Il semblerait raisonnable de pratiquer l ablation du stérilet sous couverture antibiotique. Si le frottis revient négatif au contrôle quatre à six semaines plus tard, une réinsertion de DIU peut être envisagée. C est l attitude la plus reconnue malgré le risque surajouté d AP de l ablation et réinsertion du stérilet [11]. Le type de DIU semble aussi jouer un rôle. Cela a récemment été bien étudié. Merkifeld et al. [12] ont observé une incidence significativement moins élevée de FCV positifs à Actinomyces avec le DIU au lévonorgestrel, comparativement au DIU au cuivre (2,9 contre 20 %, p < 0,03). Toutefois, le type de DIU ne paraît pas un facteur important selon d autres auteurs [13]. Notons, dans notre série, que tous les DIU étaient au cuivre. Diagnostic Le diagnostic préopératoire de l actinomycose demeure très difficile. Néanmoins, il est indispensable afin d éviter des gestes mutilants chez des femmes jeunes. Cela a malheureusement été le cas de la patiente, âgée de 24 ans (observation n o 2), qui a eu une annexectomie bilatérale (ménopause iatrogène précoce!), compliquée d une fistule digestive externe. La présentation clinique est variable allant des formes aiguës péritonéales aux formes chroniques pseudotumorales. En outre, les signes cliniques ne sont pas spécifiques. Fiorino [2] a analysé 92 cas d AP associés à l utilisation de DIU. Les douleurs pelviennes étaient présentes dans 85 % des cas, la fièvre dans 60 % des cas, l amaigrissement dans 44 % des cas et les leucorrhées dans 24 % des cas. Dans notre série, les algies pelviennes et la fièvre étaient les symptômes les plus fréquents. L obstruction urétérale est extrêmement rare. Bercovich et al. [14] ont rapporté, dans une revue de la littérature, 14 cas d obstruction urétérale secondaire à une AP. Nous en avons observé deux dans notre étude. Les examens radiologiques (échographie, scanner, imagerie par résonance magnétique) ne sont pas spécifiques [3, 15, 16]. Ils évoquent surtout les diagnostics de tumeurs ovariennes, de pelvi-péritonite et de tuberculose génitale. Ces examens ont un intérêt particulier dans la surveillance des lésions chez les patientes traitées médicalement. Nos patientes ont bénéficié uniquement de l échographie abdominopelvienne, à titre diagnostic. Un syndrome inflammatoire biologique marqué est constant selon certains auteurs [3]. Les marqueurs tumoraux sont variables. Dans notre série, le syndrome inflammatoire était présent chez deux patientes (cas n os 2 et 4). La détection d Actinomyces par les FCV dans un contexte particulier doit pousser le praticien à plus d investigations. Les techniques de détection par immunofluorescence et la mise en culture élèvent la sensibilité du frottis jusqu à 90 % [3, 6]. Dans le cas n o 1 de notre série, deux frottis ont été réalisés, et ils étaient négatifs. La radiologie interventionnelle constitue une aide diagnostique récente et intéressante. Dans un contexte particulier évoquant l AP comme la présence d un stérilet ou son retrait récent ou même la présence d Actinomyces sur le FCV, la ponction d une collection à l aiguille fine ou la biopsie d une masse pelvienne sous échographie ou scanner sont de plus en plus réalisées [13, 17]. Ces méthodes de diagnostic préopératoire paraissent, à l heure actuelle, comme simples et fiables [16]. Néanmoins, l examen bactériologique du liquide de ponction est souvent non contributif au diagnostic à cause de la fragilité du germe et de sa culture difficile [18]. Concernant nos patientes, aucune n a bénéficié de ces nouvelles méthodes diagnostiques. L accès à la radiologie interventionnelle n est pas encore aisé dans nos structures sanitaires. Un prélèvement de collection pelvienne a été effectué au cours d une cœlioscopie (cas n o 3). L examen bactériologique était négatif. À la lumière de l anamnèse, de la clinique, de la biologie, de la radiologie et du FCV, l AP doit être évoquée comme dia- 80
gnostic différentiel, essentiellement, des cancers ovariens et de la tuberculose urogénitale. L enquête diagnostique doit être poussée en ayant recours aux progrès de la radiologie interventionnelle. Après une revue de la littérature, Fiorino [2] a trouvé que l AP a été diagnostiquée en préopératoire dans seulement 17 % des cas. Kayikcioglu et al. [19] ont porté le diagnostic chez trois patientes parmi cinq. Ces auteurs ont établi le diagnostic d AP en se basant sur le FCV qui représente en réalité un élément d orientation et ne permet pas le diagnostic. Ce dernier doit être étayé par les explorations sus-décrites [3, 7, 13, 19]. Dans notre série, le diagnostic préopératoire d AP n avait été évoqué chez aucune patiente. Le diagnostic peropératoire par l examen extemporané est aussi important que le diagnostic préopératoire. L extemporané montre un tissu inflammatoire avec les grains jaunes actinomycosiques caractéristiques connus sous le nom de «grains de soufre» (figure 3). Cet examen dépend largement de l anatomopathologiste et de son expérience [20], il contribue au diagnostic dans la plupart des cas [21]. Il est généralement demandé devant des découvertes opératoires atypiques comme une tumeur ovarienne de stade avancé sans ascite ou un pelvis inflammatoire prenant l aspect de frozen pelvis. Il permet l instauration rapide d une antibiothérapie adaptée. Un seul examen extemporané a été demandé dans notre série, et il était négatif. Traitement Le traitement de l AP n est pas standardisé. Deux volets thérapeutiques coexistent : médical et chirurgical. Le traitement médical constitue l élément essentiel. Il repose sur une antibiothérapie prolongée à base de pénicilline poursuivie pendant plusieurs mois, voire une année. La pénicilline G est reçue par voie intraveineuse à la dose de 10 à 20 millions d unités pendant quatre à six semaines puis relayée par la voie orale. À cause de la fréquence des associations multibactériennes, les aminosides et les imidazolés sont utiles au début du traitement antibiotique [3]. En pratique, la chirurgie est la plus souvent utilisée, étant donné l absence d un diagnostic préopératoire. L antibiothérapie est allégée en postopératoire immédiat, tant au niveau de la dose (3 g d amoxicilline) que de la durée (environ 1 mois), sans risque excessif de rechute [7, 22]. Dans notre série, la chirurgie avait été pratiquée dans tous les cas avec un taux élevé de complications digestives. Avec les possibilités récentes de diagnostic préopératoire, la plupart des auteurs insistent sur l efficacité du traitement médical pris seul à dose très élevée, jusqu à 30 millions d unités de pénicilline G par jour [19]. La stratégie thérapeutique est en train de se transformer en faveur du traitement médical. Cette attitude est dictée par la réponse excellente aux pénicillines, d une part, et par les difficultés opératoires d autre part. En effet, il existe souvent une absence des plans chirurgicaux de clivage habituels à côté des adhérences inflammatoires multiples. Cela explique la fréquence des complications opératoires surtout digestives et urinaires, et postopératoires comme la création de fistule à la peau. Par ailleurs, il s ensuit souvent des gestes d exérèse extensive inappropriée. En fait, la chirurgie ne devrait constituer qu un complément à l antibiothérapie. Elle devrait se limiter à des gestes de drainage des collections abcédées ou de dérivations urinaires (sonde double J) ou digestives (colostomie). Elle serait aussi préconisée dans les formes résistantes aux antibiotiques [5]. Le pronostic est généralement favorable sous traitement antibiotique bien suivi. Toutefois, des complications graves par diffusion locale ou généralisation par atteinte viscérale à distance ont été rapportées. Les récidives peuvent être observées jusqu à un an après l intervention. Elles justifient une surveillance prolongée [6]. Conclusion Figure 3. Aspect histologique caractéristique des «grains de soufre» actinomycosiques entourés par une réaction inflammatoire ; HEX 20. Figure 3. Characteristic histological appearance of sulphur granules surrounded by inflammatory cells, HEX 20. L AP est une maladie granulomateuse suppurative souvent méconnue. Elle doit être évoquée en présence d une tuméfaction pelvienne infiltrante évoluant dans un contexte infectieux surtout chez une patiente porteuse de stérilet. Le diagnostic préopératoire est possible par les ponctions-biopsies radioguidées dans les zones abcédées permettant d adopter une attitude thérapeutique adaptée et non agressive évitant des gestes chirurgicaux lourds, sources de complications. Le traitement se base sur l antibiothérapie au long cours. La chirurgie est un complément thérapeutique pour la mise à plat de larges collections abcédées et pour le traitement des formes persistantes 81
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