Les «stroke-like» Sibon Igor. CHU Bordeaux



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Les «stroke-like» Sibon Igor CHU Bordeaux

Stroke-like?

Stroke-like?

Stroke-like?

Stroke-like?

Stroke-like?

Les déficits persistants non-vasculaires

Pathologies diverses Tumeurs Encéphalites Epilepsie avec déficit post-critique (paralysie de Todd) Affections du système nerveux périphérique Syndrome de Guillain-Barré/Miller-Fisher Vascularites du SNP Atteinte de la jonction neuro-musculaire (myasthénie, botulisme) Intoxications aux organo-phosphorés Troubles somatomorphes Dysfonctions neuronales Amort et al., Cerebrovasc Dis, 2011

Hypoglycémie:

Hypoglycémie: Réponses physiologiques 4.4 mmol/l: diminution sécrétion insuline 3.6 mmol/l: sécrétion adrénaline, glucagon, cortisol, GH 3.1 mmol/l: symptômes généraux: asthénie, faim, tremblement, anxiété, palpitations, sueurs 2.5 mmol/l: troubles cognitifs, confusion, diplopie, convulsions, coma déficit neurologique focal.

Données d imagerie Œdème cytotoxique réversible Nécrose laminaire

Resucrage et bilan étiologique Iatrogène (ADO, Insuline, antiarythmiques, AINS, ISRS, IEC, Bêtabloquants ) By-pass gastrique Insulinome Noninsulinoma pancreatogenous hypoglycemia syndrome (NIPHS) Hypoglycémie auto-immune (Syndrome d Hirata) Hémopathies Encéphalite japonnaise Syndrome hyperinsulinisme-hyperamoniémie (hyperactivité de la glutamate dehydrogenase par mutation de GLUD1)

Dysfonction mitochondriale Une cellule = centaines de mitochondries ADNmt propre Usine énergétique

Généralités Siège de nombreux métabolismes intermédiaires: β-oxydation des acides gras, cycle de Krebs, phosphorylation oxydative, cycle de l urée = production de l énergie cellulaire 5 complexes majeurs CI : NADH-CoQ réductase, CII: Succinyl -CoQ réductase, CIII: Ubiquinone-cyt. C réductase, CIV: Cytochrome C oxydase, CV: ATPase

Les mitochondriopathies Génétiques +++ ou Acquises Mutations de l ADN mitochondrial ou nucléaire Peu de corrélation phénotype-génotype Manifestations cliniques dépendantes de la demande énergétique des tissus SNP, SNC, endocrine, cœur, œil, oreilles, tube digestif, foie, reins, moelle, peau

Spectre clinique

Les mitochondriopathies Génétiques +++ ou Acquises Mutations de l ADN mitochondrial ou nucléaire Peu de corrélation phénotype-génotype Manifestations cliniques dépendantes de la demande énergétique des tissus SNP, SNC, endocrine, cœur, œil, oreilles, tube digestif, foie, reins, moelle, peau Manifestations aggravées par : Fièvre, infections, stress et certains médicaments = demande énergétique Manifestations neurologiques variées Directement liées à la mitochondriopathie Secondaire aux dysfonctions systémiques

Expression neurologique des mitochondriopathies Finsterer, Act Neurol Scand, 2006

AVC et mitochondriopathie Fréquent dans le MELAS mais pas exclusif Localisation: lobes pariétaux et occipitaux ++ Sujet jeune (troisième intention bilan AVC sujet jeune) Souvent précédé par un épisode migraineux Manifestations cliniques variées (déficit focal, migraines, épilepsie) Mécanisme méconnu: hyperexcitabilité neuronale variation taux ATP?

Troisième intention (1), Rare mais impact thérapeutique Exploration du parenchyme : Spectroscopie IRM : Si suspicion de mitochondriopathie ou d autre maladie métabolique. Exploration artérielle : Angiographie par voie intra-artérielle (vascularite dissection douteuse) Scanner thoracique : recherche d une malformation artério-veineuse pulmonaire. Cardiologie Exploration rythmique : R-Test Biologie : Hcy Dosage des lactates et des pyruvates sanguins à jeun et en post prandial + LCR Amoniémie sanguine + GDS +/- chromatographie des AA. Activité enzymatique de l alpha-galactosidase (Fabry) Analyses génétiques par biologie moléculaire : suspicion clinique ou histoire familiale évocatrice. La mutation acquise (V617F) JAK2 sera recherchée en cas de polyglobulie ou thrombocytémie.

MELAS: Manifestations cliniques Neuro-psychiatriques Céphalées 91 % Troubles mnésiques 71% Troubles de la sensibilité 48 % Dépression 32 % Systémiques Intolérance à l effort 93 % Surdité 77 % Manifestations digestives 64 % Petite taille 33 % Diabète 33 % Myocardiopathie 21 % Sproule et al; 2008

Apport de l imagerie Aigue Pas de systématisation artérielle Prédominance des lésions corticales pariéto-occipitale Migration des anomalies lésionnelles dans le temps Œdème vasogénique puis cytotoxique Hyperintensité T1 (nécrose laminaire) Angio-IRM normale Chronique Leucoencéphalopathie périventriculaire Calcifications des noyaux gris centraux Saneto et al; 2008

En image MELAS Leigh Saneto et al; 2008

Le diagnostic positif Biologie: Augmentation des taux de lactates mais attention: aciduries organiques, aminoacidopathies, déficits en acide citrique, déficit en pyruvate deshydrogénase et mauvais traitement du sérum ou du LCR Spectro-IRM: Diminution du signal du NAA Augmentation du pic de lactates Biopsie musculaire Fibres vacuolisées Inclusions basophiles (prolifération mitochondriale) Fibres rouges déchiquetées marquées succinate DH Modification expression COX Bio mol: m.3243a>g Différents tissus possibles Première intention si forte suspicion clinique syndromique Filosto et al; 2008

Mitochondriopathies acquises Inhibiteurs de la polymérase γ (NRTI - VIH): diminue l expression des protéines mitochondriales Myopathies et myocardiopathies (AZT) Chimiothérapies

Spectro-IRM

Variations génotypiques Finsterer et al; 2004

Anomalies du cycle de l urée Déficit total: formes de l enfant précoces souvent léthales Déficit partiel: survenue à tout âge Favorisé par un évènement déclenchant (infection ou stress) Testai et al., Arch Neurol, 2010

Physiopathologie Conséquences métaboliques Hyperamoniémie Augmentation des taux plasmatiques de glutamine Conséquences cellulaires œdème astrocytaire et neuronal (+/- compression microcirculation) Altération du cycle glutamate-glutamine avec phénomène d excito-toxicité Accumulation de glutamate intraneuronal avec mort neuronale

20% des patients ont plus de 12 ans au moment de leur premier épisode d hyperamoniémie AVC dans Déficit en OTC Déficit en CPS Citrullinemie Stroke-like dans déficit en OTC ++ Diagnostic biologique confirmé par: analyses enzymatiques biologie moléculaire Traitement Réduction des apports en azote Réduction des apports protéiques Augmentation de l excrétion du azote (benzoate de sodium) Place de la transplantation hépatique non définie Testai et al., Arch Neurol, 2010

Spectre clinico-radiologique Aspects cliniques Intolérance aux protéines, troubles de croissance, insuffisance hépatique, troubles de la coagulation, strokelike, épilepsie, confusion, coma Aspects IRM Mécanismes Mutation OTC Mutation ORNT1: Syndrome Hyperornithinemiehyperammonemie-homocitrullinurie Mutation GLUD1: Syndrome hyperinsulinismehyperamoniémie Al-Hassnan et al; 2008

Aciduries organiques Testai et al., Arch Neurol, 2010

Manifestations cliniques Début dans l enfance (intervalle libre lié à l activité résiduelle) Phase initiale: trouble de l alimentation léthargie, vomissement, déshydratation «Sweaty feet» odor Pancytopénie et modifications glycémie Manifestations digestives: constipation, pancréatites Manifestations neurologiques: crises, retard intellectuel, mouvements anormaux (tremblement, chorée ), AVC: Hémorragies cérebelleuses Infarctus bilatéraux des ganglions de la base en l absence de décompensation métabolique Testai et al., Arch Neurol, 2010

Diagnostic // Traitements Diagnostic Spectroscopie IRM: Pic de lactate Pic de glutamate/glutamine dans les ganglions de la base (acidurie propionique) Biologie Acyl carnitine Acide aminés organiques sanguins et urinaires Evaluation activité enzymatique sur culture de fibroblastes ou leucocytes Biologie moléculaire (bonne relations génotype/phénotype) Traitement Régime pauvre en protéines L-carnitine Contre-indication aspirine si acidurie isovalérique Testai et al., Arch Neurol, 2010

Acidurie glutarique (GAT) (AR) GAT 1: Déficit en glutaryl coenzyme A dehydrogenase Altération métabolisme de la lysine, hydroxylysine et tryptophane. Clinique: macrocéphalie progressive, crises comitiales (decompensation métabolique ++, crises encéphalopathiques (nécrose striatale) favorisée par épisodes infectieux AVC = stroke like (excitotoxicité striatale) Diagnostic: dosage urinaire et mesure activité enzymatique Traitement: régime sans lysine et pauvre en tryptophane; place de la riboflavine (?; co-enzyme de GAT-1) GAT 2: Déficit en flavoproteine ou flavoprotein oxyreductase. Altération métabolisme mitochondrial des AA et β-oxydation des AG Décompensations métaboliques déclenchées par le stress Acidose, hypoglycemie sans cétose, hyperammonemie, and acidurie organique. AVC rares Myopathie possible dans les formes tardives Augmentation des CK

Stroke-like et maladies métaboliques Keegan et al., Eur J Ped, 2003 Testai et al., Arch Neurol, 2010

Et les dysfonctions acquises

Stroke-like migraine attacks after radiation therapy (SMART) Antécédent de radiothérapie encéphalique Absence d arguments en faveur d un résidu tumoral ou d une récidive tumorale encéphalique Manifestations cliniques à début brutal, prolongées et réversibles évocatrices d une atteinte corticale unilatérale de type Déficit visuo-spatial, sensitif ou moteur unilatéral Aphasie, Confusion, Crises comitiales Céphalées pendant les attaques Début une à plusieurs années après la radiothérapie Absence d une autre pathologie potentiellement responsable Rehaussement cortical transitoire unilatéral dans le champ d irradiation après injection de gadolinium Black et al., Neurology 2006

Les déficits transitoires non-vasculaires

Pathologies diverses Aura migraineuse Epilepsie avec déficit post-critique (paralysie de Todd) Amort et al., Cerebrovasc Dis, 2011

Paralysie de Todd 13.4 % de patients enregistrés en vidéo-eeg (44/513) Présentation clinique Déficit moteur post-critique Formes avec ataxie post-critique ou aphasie Confusion fréquente Déficit unilatéral et controlatéral au foyer épileptogène Durée : 11s à 22 min en moyenne parfois beaucoup plus Parfois observé en l absence de lésions IRM Favorisé par Age Epilepsie lésionnelle Apport diagnostic de l EEG Theodore., Epilepsy Behav, 2010

Pathologies diverses Aura migraineuse Epilepsie avec déficit post-critique (paralysie de Todd) HAnDL déficit transitoire, céphalées, pléiocytose Épisodes récurrents sur une période donnée Hypoperfusion focale en imagerie Divers (VPPB, DDR ) Ictus amnésique Troubles somatomorphes Dysfonctions neuronales Amort et al., Cerebrovasc Dis, 2011

Canalopathies

Canaux ioniques Glycoprotéines transmembranaires Multiples sous-unités codées par des gènes différents Assemblées pour former un pore central Structure du pore définit la sélectivité de perméabilité d un canal pour un ion Localisation SNC et SNP Impliqués dans l excitabilité cellulaire Canaux voltage dépendants Canaux potassiques: potentiel de repos et repolarisation Canaux sodiques: potentiel d action Canaux calciques: contraction musculaire, neurotransmission, potentiel d action (cœur et CML), Canaux Chlore: hyperpolarisation Canaux ligands dépendants (Ach, GABA )

Aspects cliniques Mutation d une sous-unité d un canal ionique => modification fonctionnelle Gain de fonction: épilepsie, myokimie, myotonie Perte de fonction: paralysie Atteintes du Système nerveux central et périphérique

Atteintes Neurologiques SNC SNP Bernard et al; 2008

Aspects cliniques Mutation d une sous-unité d un canal ionique => modification fonctionnelle Gain de fonction: épilepsie, myokimie, myotonie Perte de fonction: paralysie Atteintes du Système nerveux central et périphérique Hétérogénéité clinique et phénotypique Une même manifestation clinique peut résulter de mutations différentes Une même mutation peut induire des phénotypes différents Saneto et al; 2008

Migraine hémiplégique familiale Rare: Sporadique = 0.002% Familliale = 0.003% Ducros et al., Rev Neurol 2008

La clinique Début au cours de la première ou seconde décade Le déficit moteur Sévérité, localisation et durée variable (Uni ou bilatéral, alternant ou fixe) Toujours associé à au moins un autre symptôme troubles sensitifs (98 %), troubles visuels (89 %), troubles du langage (79 %), «signes basilaires» (70 %). La céphalée s installe après, pendant ou avant l aura. 95 % des patients ont une céphalée lors de chaque crise de MH, 4 % ont parfois une céphalée et 1 % n en ont jamais précédée de l aura dans 75% Aura, visuelles, sensitives, phasiques, motrices ou vertébro-basilaires Faible nombre d attaques annuelles Facteurs déclenchants: stress, traumatismes crâniens bénins, angiographie Diminution de la fréquence des attaques avec le vieillissement Divers 40 % des patients ont eu au moins une crise sévère avec aura prolongée (jusqu à plusieurs semaines), confusion, hyperthermie jusqu à 41 C, signes méningés et troubles de la conscience allant de l obnubilation au coma profond Signes cérébelleux permanents dans 4.5% Associations possibles : tremblement essentiel, troubles cognitifs Weiss et al, 2008 Russell et Ducros, 2011

10 à 20 % des formes sporadiques 76% si début avant 16 ans SLCA3 (EA6) SLCA4 (Acidose tubulaire Ano ophtalmo) Russell et Ducros, 2011

Génétique MHF Influence mineure des gènes identifiés dans la survenue de formes sporadiques (10 à 20 %) sauf si survenue précoce (76% avant 16 ans) CACNA1A, chromosome 19pl3 sous-unitéα1a des canaux calciques neuronaux Cav2.1 (type P/Q) modulent la libération de neurotransmetteurs incluant les monoamines, l acétylcholine, le glutamate et le calcitonine gène related peptide (CGRP). ATP1A2, bras long du chromosome 1 en q23 sous-unitéα2 d une pompe Na+/K+ ATP dépendante utilise l hydrolyse de l ATP pour faire rentrer du K+ dans la cellule en échange du Na+ contre les gradients transmembranaires. maintien d un fort gradient transmembranaire de sodium est essentiel pour le transport du glutamate et du calcium SCN1A, chromosome 2 en q24 canal sodique voltage-dépendant neuronal Ducros et al., Rev Neurol 2008

Examens Complémentaires Russell et Ducros, 2011

Prise en charge Diagnostic de certitude Biologie moléculaire Pas de diagnostic anténatal Thérapeutique Crise antalgiques simples, de l aspirine ou des anti-inflammatoires non stéroidiens Fond Place des antiépileptiques stabilisateurs de membrane? Acetazolamide?

Russell et Ducros, Lancet Neurol 2011

Ataxies épisodiques EA7: Jen et al., Brain 2007 début avant 20 ans, déclenché par efforts et excitation, durée de quelques heures à plusieurs jours, associé à une faiblesse et vertige, gène localisé sur le chromosome 19q13 Kerber et al, Arch Neurol 2007 Late onset hereditary episodic ataxia, Damak et al; JNNP 2009

Prise en charge Diagnostic de certitude Biologie moléculaire (EA1 et EA2) Prise en charge thérapeutique EA1: Carabamazépine, acide valproique, acetazolamide EA2: Acétazolamide ++, 4-aminopyridine, 3-4- aminopyridine

Paralysies Périodiques PP Hypokaliémique: Déficit + hypokaliémie +/- modifications ECG Prédominance matinale Déclenché par les facteurs abaissant les taux de potassium (sucre, sel, stress, médicaments) Mutations: CACNA1S SCN4A (1/3 des patients) PP Hyperkaliémiques Attaques brèves à partir adolescence Potassium normal ou augmenté Déclenché par repos après exercice, stress, fatigue, alimentation Mutations : SCN4A Formes acquises: Thyrotoxicose; Diarrhée; Alcool; Hyperadlostéronisme primaire ou secondaire; Acidose tubulaire Syndrome d Andersen-Tawil Paralysie périodique Arythmie cardiaque Dysmorphie (hypertélorisme, micrognatie.). Mutation KCNJ2 Finsterer, 2008 Hiraga et al., J of Neurol Sci, 2012

Cardiopathies héréditaires et canalopathies Fréquence des Stroke et Stroke-Like? Makita, 2009 Johnson et al, 2008

Angio-œdème héréditaire Déficit en C1-esterase inhibitor Autosomal dominant // Prévalence = 1/50000 Manifestations cliniques Œdèmes cutanés Œdèmes des voies aériennes supérieures Douleurs abdominales Manifestations neurologiques Céphalées Déficits transitoires répétés Crises comitiales Migraines prolongées Mécanisme moléculaire Déficit en C1-INH => kallicréine => bradykinine => perméabilité vasculaire Traitement Administration de C1-INH Bonnaud et al., Neurology, 2012

Angiopathie Amyloïde Augmentation du risque d HIC Attention aux AAP!!! Charidimou et al., 2012

Risque de la thrombolyse? Taux de thrombolyse pour stroke-mimics = 1,3 à 25% selon les séries